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成人气管蹼样变3例并文献分析

更新时间:2016-07-05

气管蹼是指气管支气管腔内呈现薄层结缔组织隔膜,属于气管、支气管狭窄中的一种亚型,狭窄程度严重时堵塞管腔,仅留通气小孔。此类情况在小儿中多见,病因多为先天畸形。笔者于2013年3月-2017年3月发现3例成人气管蹼形成案例,现报道如下。

1 病例介绍

例1,患者,男性,58岁,因“反复咳嗽、咳痰20年,气喘6年,加剧7 d”为主诉于2013年7月18日入院。患者于20年前受凉后出现咳嗽,咳痰,自行服“消炎药”(具体用药不详)后,症状缓解。6年前,受凉后出现咳嗽、咳痰、胸闷、气喘,于笔者医院行肺功能等相关检查,诊断为“慢性阻塞性肺疾病(chronic obstructive pulmonary disease,COPD)”,予抗感染、祛痰、解痉平喘等治疗,症状缓解后出院。此后长期反复咳嗽、喘闷不适,多次住院治疗,并且住院间隔时间进行性变短,症状进行性加重。7 d前再次受凉后,出现咳喘明显而求诊笔者医院。入院查体:T 36.6 ℃,P 96 min-1,R 20 min-1,BP 130/76 mmHg(1 mmHg=133.3 Pa),血氧饱和度(oxygen saturation,SpO2)95%。神清,颈静脉充盈,肺气肿征,双肺呼吸音粗,双肺可闻及湿性啰音。心率96 min-1,律齐,无杂音。入院后诊断:COPD急性加重期。查电子支气管镜下可见各个亚段气管黏膜呈环状增生,呈气管蹼样变,大小厚薄不一,可见痰液储留(图1)。病理诊断:(右肺中叶、左肺上叶固有段支气管活检标本):考虑为支气管黏膜慢性炎症(图2)。入院后予抗感染、祛痰治疗,行支气管镜下吸痰及机械振动排痰治疗后,咳喘控制出院。

A: 左肺上叶固有段气管蹼;B:右肺中叶;C:右肺下叶内侧段. 图1 左肺上叶固有段支气管活检 Fig 1 Coronary biopsy of the upper segment of the left lung

A:4×10; B:10×10. 图2 支气管活检标本病理检查结果(H-E染色) Fig 2 Pathological examination results of bronchial biopsy specimens (H-E staining)

例2,患者,男性,36岁,以“反复咳嗽、咳痰3年,加剧伴气促3月”为主诉于2013年7月29日入院。既往有“强直性脊柱炎”病史10年,因家境贫困,未予规范治疗。3年前,患者受凉后反复出现咳嗽、咳白黏痰,曾2次于当地医院住院行肺部CT示:双下肺支气管扩张伴感染,可见液平。予抗感染、祛痰止咳治疗后,症状可好转,平素时有咳嗽、咳痰不适。3月前再次受凉后出现咳嗽、咳痰黄白相间,量多,偶有咳痰带血丝,气促,活动后明显,因经济原因未曾治疗,咳喘呈进行性加重,急诊拟“支气管扩张伴感染”收住院。入院查体:T 36.7 ℃,P 126 min-1,R 32 min-1,BP 100/60 mmHg。SpO2 79%(吸氧浓度FIO2:21%),神清,杵状指,口唇紫绀,胸廓呈后凸畸形,双肺呼吸音粗,双肺可闻大量痰鸣音。心率126 min-1,心律齐,无杂音。脊柱呈竹节样后凸畸形,各棘突叩击痛。入院诊断:(1)支气管扩张症伴感染;(2)呼吸衰竭;(3)强直性脊柱炎。入院后予抗感染、祛痰、解痉平喘等治疗,住院期间多次因痰堵于气管而出现气喘、血氧饱和度下降等情况,多次急诊行电子支气管镜下吸痰及肺泡灌洗,每次吸出脓痰约60~80 mL,咳喘才能缓解。电子支气管镜下可见双肺下叶支气管管径增宽,各亚段、亚亚段气管黏膜呈环状增生呈气管蹼形成改变(图3)。

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A: 左肺下叶内侧段; B: 右肺下叶内侧段; C:右肺下叶后段. 图3 双肺电子支气管镜检查 Fig 3 Double lung bronchoscopy biopsy

例3,患者,女性,46岁,以“反复咳嗽、痰多20余年,气喘1年,再发半月”为主诉于2013年8月5日入院。缘于入院前20余年,患者每于受凉后反复出现咳嗽、咳黏稠痰,量多,难咳出,时伴有发热,多次就诊当地医院,行肺部CT诊断为“支气管扩张症”,予抗感染、化痰等治疗,咳嗽、痰多、痰中带血可改善;1年来感活动后气喘明显,咳嗽、痰多、偶有痰中带血,多次就诊当地医院,多次查痰细菌培养提示铜绿假单胞菌感染,诊为“支气管扩张伴感染”,予抗感染、化痰、止血等处理,咳喘改善,痰量减少出院;出院后长期家庭氧疗,症状时有反复。入院前半月,再次受凉后出现咳嗽、痰多、色黄白相间、黏稠不易咳出,伴胸闷、气喘,双下肢肿胀,今为进一步治疗,急诊拟“支气管扩张症伴感染”收住院。入院查体:T 37.2 ℃,P 112 min-1,R 22 min-1,BP 86/62 mmHg,SpO2 72.0%。神清,肺气肿征,双肺呼吸音增粗,双下肺可闻及局限性湿啰音。心率112 min-1,律齐,无杂音。双下肢轻度凹陷性水肿。入院诊断:(1)支气管扩张症伴感染;(2)呼吸衰竭。入院后予抗感染、祛痰、解痉平喘等治疗及行电子支气管镜下吸痰及镜下给药治疗。查电子支气管镜下可见左肺上叶舌段、双肺下叶各亚段气管黏膜呈环状增生,气管蹼形成。

2 讨 论

近十年来,国外文献相关气管蹼的报道中有明确描述的报告共计7例,2例成人于气管插管困难时发现,2例儿童因肺部感染行气管镜检查时发现,2例为出生40~60 d婴儿,1例未明确指出年龄。国内报道7例儿童病例,其中婴幼儿6例,儿童1例,男女比例各半,国内成人有少数病例报道。从国内外现有文献报道看,气管蹼样变最早见于1978年Miller报道,贝勒大学医疗中心为一位60岁的妇女行前椎体间融合术,3次通过逐渐减小管径的气管导管插管仍然不成功,后于气管镜检查时,发现位于该患者声门下方隆突上方长度约1 cm气管蹼形成。采用硬质支气管镜切除气管蹼,地塞米松8 mg静脉注射减轻水肿,而后相应气管插管导管才能通过[1-2]。另1例国外报道为9岁儿童,蹼的病变位于隆突上方[3]。有学者认为,气管蹼的形成可能与患者反复发作的胸部感染有关,行横向胸腔造影、气管断层扫描和支气管镜可明确诊断[4]

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据现有文献分析,病例以婴幼儿居多,多因气喘、呼吸困难而行气管镜检查时发现。笔者于2013年3月-2017年3月行气管镜检查1 024例中仅发现3例,可见气管蹼样变于成人并不常见。气管蹼形成的患儿常在出生时立现呼吸困难、喉中响鸣,或因出生后声音嘶哑、间歇性咳嗽反复不愈,易误诊为哮喘。若合并呼吸道感染易出现痰液堵塞致吸气性呼吸困难、口唇青紫等不适。目前其发病机制尚不完全明确,多认为其病因常为胚胎期黏膜和支气管发育异常形成的空泡被吸收后遗留形成黏膜分隔所致,发生在胚胎发育的第4~8周[4-5]。气管或支气管因先天发育异常而致局限性狭窄,狭窄长短不一,多数呈现节段性或局限性,通常认为与胚胎期咽气管沟发育障碍有关,因气道分泌物不易排出导致肺部感染,容易合并心力衰竭、呼吸衰竭而危及生命。气管蹼的部位常集中于声门下与隆突上方的气道之间,狭窄的轻重程度决定其临床症状,轻症患者与正常人无明显区别,狭窄较明显的患者常合并反复感染[6]。成人气管蹼是气管、支气管狭窄中一种罕见的疾病,发病率极低。临床中此类患者行胸部X线检查常较难发现,有些常误诊为异物。目前此类疾病经气管镜检查发现多见,亦可行64排螺旋CT薄层扫描(multi-detector row spiral CT,MDCT)后,行冠状位或任意角度支气管树重建可以清楚显示气管、支气管管腔(最小密度投影、仿真内镜模式能清楚观察气管、支气管腔及气管内壁),基本上与气管镜及外科解剖信息一致,可为临床诊断和治疗提供确实可行依据[7]。但纵观目前国内外所报道9例病例中,除1例为MDCT诊断外,其余均为气管镜诊断时发现,可见气管镜在此类疾病诊断中的重要性。成人中其形成机制尚不明确,笔者发现在3例反复气道感染的患者中,年龄最轻的患者蹼样变最明显,因其经济条件最差,未曾规范抗感染治疗,每日咳痰从未间断,感染从未控制。而较规律治疗的患者,其蹼样变相对较轻,结合病例活检所示为气管黏膜慢性炎症,推测其产生机制可能为慢性炎症刺激导致细胞增生所致,所以在感染控制欠佳的患者中更明显。因2例呼吸衰竭患者不能长时间耐受气管镜检查,故未活检,有待临床上日后相关病例行病理进一步验证。张媛莉等发现,炎症导致气道损伤后随之而来的是气道修复和重塑,认为气道重塑是哮喘患者具特征性的病理改变,多因炎症反复刺激有关,主要表现为气道平滑肌增生及肥大、细胞外基质沉积,上皮下纤维化[8]。笔者认为,进一步研究何种活性物质对气道平滑肌增殖分裂的作用而导致气管蹼形成,可为临床治疗和防治气管蹼提供一定思路。近年来,在笔者科室发现3例均为成人,病变主要位于亚段及亚亚段气管,呈多发性,程度轻重不同,下叶明显,厚薄不一,常伴发痰液储留,蹼样变面积大,较厚的亚段中,痰液潴留明显,痰液更难咳出。成人中轻度的蹼样变者咳痰尚较容易,但重度狭窄多叶段病变的成人患者因咳痰不利,痰液储留而并发肺部感染。此类患者是否可行气管扩张或气管镜下介入烧灼、剥离蹼样病变治疗,尤其是类似例2蹼样病变的患者,介入治疗后能否咳痰变顺畅、肺部感染发作频率减少,有待临床进一步诊疗观察。同时,介入治疗选择的时间及治疗后是否会导致疤痕增生加重蹼样变等尚需临床进一步探索。

参考文献:

[1] Miller B J,Morrison M D.Congenital tracheal web-acase report[J]. J Otolaryngol,1978,7(3):218-222.

[2] Nguyen N K.Unexpected tracheal web encountered during difficult intubation in the operating room[J]. Proc(Bayl Univ Med Cent),2006,19(3):224-225.

[3] Legasto A C,Haller J O,Glusti R J. Tracheal web[J]. Pediatr Radiol,2004,34(3):256-258.

[4] 徐 明.支气管蹼1例报告[J].南通大学学报(医学版),1992,5(15):258-259.

[5] 殷 勇,张 磊. 纤维支气管镜成功诊断和治疗先天性支气管蹼一例[J]. 中国小儿急救医学,2010,17(4):303.

[6] 龙易勤,龙 革,刘 昕. 先天性支气管畸形——气管蹼形成一例[J]. 海南医学,2008,19(12):120.

[7] 童三龙,邓宏亮,张 凯. 64排MDCT诊断支气管先天畸形——支气管蹼1例[J]. 中国当代医药杂志社,2012,19(21):181-182.

[8] 张媛莉.支气管哮喘气道平滑肌增生发病机制的研究进展[J]. 国外医学呼吸系统分册,2000,20(3):143-145.

吴慧毅
《福建医科大学学报》2018年第01期文献

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