动脉瘤样骨囊肿（aneurysmal bone cyst，ABC）在临床上较为少见，既非囊肿，又非肿瘤，病变区呈膨胀性、溶骨性改变。Jaffe和Lichtenstein[1]于1942年首次报道，1958年Bernier和Bhaskar[2]报道了第一例发生在颌骨的病例。发生于下颌骨髁突的ABC非常罕见，英文文献复习仅见19例报道[3-21]。四川大学华西口腔医院自2009年至今发现2例经术后病理证实的髁突ABC，现报告如下。

1 病例报告

病例1患者，男，14岁，2015年11月因“左耳屏前疼痛2月，发现包块1月余”来四川大学华西口腔医院就诊，创伤病史不祥，否认其他病史。

专科检查：患者面型不对称，左面部稍膨隆；开口度、开口型正常，左下颌升支上份可扪及一约3cm×3cm大小的骨性包块，质硬、不活动，与周围软组织界限清楚，表面皮肤颜色及温度均正常，无明显触压痛；双侧颌下及颈部未触及明显肿大淋巴结。

陈 雷：刚才马启智委员的问题非常好。中国是个水资源相对短缺的国家，水资源总量排在世界第6位，但人均水资源量只排在世界第125位，特别是水资源的时空分布不均，年内年际变化大，人增地减水缺的问题日益突出。在全国用水总量中，农业用水是大头。2010年我国农业用水占总用水量的61.3%，工业用水占24%，生活用水占12.7%，另外有2%是生态补水。随着经济社会的发展，特别是工业化和城镇化进程的加快，一些地方挤占农业用水的问题日益突出，农业用水面临的挑战越来越大。解决这个问题需要统筹考虑，综合应对。

影像学检查：锥形束CT（cone beam CT，CBCT）显示左髁突不规则类圆形囊性病变，与正常骨边界清晰，边缘不光滑，中心密度不均匀，有不规则分隔，病变区下份见大小不等的分隔，囊腔膨胀明显，髁突颈外侧骨皮质不光滑，见骨膜成骨，考虑ABC或巨细胞病变（图1）。

术前诊断：左下颌髁突囊性病变（ABC待排）。治疗：完善各项术前检查，排除手术禁忌后，行“左下颌骨囊性病变切除活检术、左下颌升支切除术、右第八肋带肋软骨游离移植术及重建板植入固定术”。

  

图1 病例1的CBCT影像Fig 1 CBCT of case one

术前诊断：右下颌髁突肿瘤性病变。治疗：完善各项术前检查，排除手术禁忌后，行“右下颌升支囊性病变切除术”，术中送冰冻活检提示“血管瘤伴ABC ”，术后病理同上。病理号：Z-200902131、Z-200903070，四川大学华西医院会诊病理号：H-0904167（图6）。

世界卫生组织将ABC 定义为一种由血液充填的多房性囊腔组成的具有破坏性、膨胀性的良性瘤样骨病损[21]。ABC 发病率较低，约0.14/10万，占所有原发肿瘤和瘤样病变的1.3%。50%以上的ABC 发生于长骨干骺端，如股骨，12%～30%发生于胫骨或脊椎，仅1%～3%发生于颅面骨，下颌骨较上颌骨多见，约为3：1，且多发生在下颌骨后份，但发生在髁突者罕见[8,17]。ABC发病年龄较广，青少年多见，80%的患者年龄在20岁以下，平均年龄为13岁[17,22]。

  

图2 病例1术后病理切片 苏木精-伊红染色 × 40Fig 2 Pathology imaging after operation of case one hematoxylin and eosin stain × 40

术后追踪6年，未见复发，病例2术后3、6年曲面体层片见图7、8。

  

图3 病例1术后1个月曲面体层片Fig 3 Panoramic radiograph at one month follow up of case one

  

图4 病例1术后8个月曲面体层片Fig 4 Panoramic radiograph at eight months follow up of case one

发情、配种、产犊时间：荷斯坦牛第一次发情时间应小于11月龄，实际上9～10月龄发情在牛场已经很普遍。第一次配种时间推荐12.5～14月龄，随着遗传进展，荷斯坦牛13月龄体尺或体高即可达到配种要求；第一次产犊时间建议22～24月龄，平均23月龄，如果牛场做得足够好，22月龄是可以实现的，24月龄已经有点迟。

术后病理诊断：倾向ABC，病理号：Z-2015-04068（图2）。

术后追踪，未见复发，病例1术后1个月及8个月曲面体层片见图3、4。

  

图 5病例2的曲面体层片、后前位片及CBCTFig 5 Panoramic,posteroanterior projection and CBCT of case two

  

图 6病例2术后病理切片 苏木精-伊红染色 × 100Fig 6 Pathology imaging of case two hematoxylin and eosin stain × 100

  

图 7病例2术后3年曲面体层片Fig 7 Panoramic radiograph at three years follow up of case two

  

图 8病例2术后6年曲面体层片Fig 8 Panoramic radiograph at six years follow up of case two

2 讨论

教师与学生面对面组织的活动：教师首先介绍本节课程的教学内容和教学目标，然后对学生自主学习过程中产生的共性疑难问题进行讲解。接下来，按照难易程度逐个实施教师预先设计好的课堂教学活动。对于只需要识记的概念性知识点，教师直接组织学生完成作业，对完成作业有困难的学生可以进行一对一辅导。对于需要理解和应用的知识点，教师可归纳出几个关键性问题，组织学生进行小组讨论，小组讨论结束后由小组代表发言，进行关键问题解决方案的成果汇报，教师对学生汇报中存在的问题进行讲解。

依有无前期病灶，ABC 可以分为原发性和继发性。继发性ABC约占所有ABC的1/3，多继发于良性肿瘤性病变如巨细胞病变、骨纤维结构病变、成软骨细胞瘤等[21-23]。因常与继发病变共存，常不易诊断。

 

表1 ABC 发生在髁突的19例英文文献病例及本文2例病例的临床资料Tab 1 Summary of clinical features of previously reported cases of ABC in the mandibular condyle, including the 2 prestented cases

  

复发病例 性别 年龄/岁 创伤史 发病时间 临床表现 治疗 随访情况1987年[3]男16无 不详 肿胀、疼痛、压痛 刮治；刮治1次 首次术后6个月复发，第2次术后1年随访无复发1993年[4]男14不详6周 肿胀、疼痛、压痛、张口受限、下 截骨及重建 无2年8个月齿槽神经麻木1997年[5]2000年[6]2002年[7]女女男11 12 18有有无不详3月不详肿胀、疼痛、压痛肿胀、疼痛、张口受限、关节弹响肿胀、疼痛、压痛刮治截骨及重建刮治；截骨；截骨无无2次1年5年首次术后数月后复发；第3次术后随访5年2004年[8]2008年[9]2009年[10]2009年[11]男女男女16 17 10 17无无无无不详不详1月2月肿胀、张口受限、下颌偏斜肿胀、压痛、关节弹响、绞锁肿胀、压痛肿胀、疼痛、压痛、张口受限截骨及重建刮治截骨截骨；截骨及重建无无无1次2年8月7年3年首次术后6个月复发；第2次术后随访8个月2011年[12]2011年[13]2012年[14]2013年[15]男女女女16 18 37 19有无无无不详5月1年1年前发现，近肿胀、疼痛、张口受限、下颌偏斜肿胀、疼痛、张口受限肿胀、因穿刺导致面部轻微麻木肿胀、张口受限、下颌偏斜刮治及骨移植刮治；截骨截骨及重建截骨及重建无1次无 无16个月不祥5年6个月3月加速生长2014年[16]2015年[17]2015年[18]2015年[19]2016年[20]男男女女女28 17 18 16 10无有无无不详3月6月5月2月数月肿胀、疼痛肿胀、活动受限肿胀、压痛、张口受限、下颌偏斜肿胀、疼痛、张口受限、下颌偏斜肿胀、张口受限、严重关节紊乱、截骨及重建下颌升支矢状劈开术截骨及重建截骨及重建栓塞、刮治；刮治无无无无1次不详3年1年7个月术后1年复发，再行刮下颌偏斜 治，随访7年2017年[21]女25无2月 肿胀、疼痛、压痛、张口受限、关 截骨及重建 无1年7个月节活动受限、麻木病例1病例2男 女14 15不详不详2月1月肿胀、疼痛肿胀、疼痛、张口受限截骨及重建截骨及重建无 无4个月6年

ABC 的临床特征：不同程度的无痛性肿大，偶有疼痛麻木，进展较快，发生于髁突的病变，除耳屏前区进展较快的无痛包块或疼痛肿胀等常见特点外，可有关节动度减弱、弹响、疼痛、张口受限、开口型异常等颞下颌关节紊乱症状，临床检查可触及硬性包块，并且随着颞下颌关节的运动而移动，可有压痛[14,17-18]。部分患者有创伤病史[15,21]。极少数病灶内压力较高，甚至可推挤穿刺针后移，部分病例可抽出鲜红不凝血液[13,21]。如病变范围较大，破坏周围骨质呈蛋壳样，则可扪及“乒乓感”。

④请同学们具体尝试一下.(将△BPC绕着点C顺时针旋转60°到△AQC位置，连接PQ，由等边△PCQ有∠QPC=60°，由AP2+PQ2=AQ2有∠APQ=90°，所以∠APC=150°)

发生在髁突的19例英文文献ABC病例及本文2例病例的临床资料见表1。

病例2患者，女，15岁，2009年8月因“右耳前包块渐进性增大伴张口受限1月”就诊。专科检查：患者面型不对称，右耳屏前局部膨隆，可扪及一约4 cm×3 cm 大小的类圆形包块，病变边界不清，可扪及“乒乓”感，表面皮肤颜色及温度正常，有触压痛，张口受限Ⅱ°，张口型正常。院外曾行CT 、磁共振检查见右下颌骨破坏性病变，二次穿刺抽出血性液体，具体不详，以“骨肉瘤”收治，为求进一步诊治遂来四川大学华西口腔医院。影像学表现：曲面体层片、后前位片显示右髁突见膨胀性囊性病损，累及髁突颈及乙状切迹，与正常骨有边界；CBCT 显示囊腔占据整个右髁突，骨密质不连续，边缘模糊、呈虫蚀样，囊腔膨胀明显，病变周缘见骨膜成骨（图5）。

绥中县位于辽宁省西南部，总面积2765km2，区内人口63.5万，其中农业人口占总人口的81%，2017年全县GDP实现93.5亿元。绥中县地势总体呈现西北高、东南低，其中山地占41%，丘陵占38%，平原占21%。境内主要分布有六股河、宽邦河、黑水河等，气候特点为四季分明、水热同期、降水集中。

髁突ABC 的影像学特点：在本研究2例及文献中的19例中，有18例发生于髁突中心的骨松质，3例位于髁突颈部；病变多为单房囊性病损，膨胀性生长，中心密度不均匀、边缘不光滑，有分隔，病变周边似蛋壳状外观，颈部骨密质见成骨现象，多数病变边界清晰，少数模糊，部分呈虫蚀状，内部可见纤细、欠光滑、锐利的条索状分隔。

鉴别诊断：髁突ABC 应与其他发生于髁突的肿瘤鉴别，如成软骨细胞瘤、骨母细胞瘤、巨细胞病变、朗格汉斯细胞增生症等。成软骨细胞瘤为罕见肿瘤，发生于髁突可见膨胀性生长，但发生于颅面部者颞骨最易受累，有时可在关节凹、髁突同时发病；骨母细胞瘤发生在髁突也可见髁突膨胀，颈部骨密质见骨膜成骨，但病变位于髁突的一侧、即偏心扩展，另一侧残余骨质较致密，临床表现疼痛多见。因肿瘤由质地不均呈沙砾样的骨样组织组成，富含相互交织的类骨质，所以影像表现为密度较高的骨样组织中间杂囊性变；ABC 与巨细胞病变、骨化纤维瘤等镜下均可见多核巨细胞，且有时伴发，所以可见类似的影像表现，应结合临床及病理仔细鉴别[24]；朗格汉斯细胞增生症发生在髁突罕见，可单发或多发，多骨病变及染色体检查可资鉴别。

ABC 的病因及发病机制尚不明确，较多学者认为ABC 是局部血流动力学改变、静脉畸形增加静脉压力导致病变区血管扩张、充血，使骨吸收、结缔组织置换和类骨质形成所导致[21]。有文献[25]报道了50%～70%的患者有创伤病史，然而目前研究认为创伤与ABC 发生之间的关系并不明确。1985年Capanna等[26]根据ABC 的临床和影像学特点提出3阶段分类：1）不活跃阶段，完整的骨膜和硬化边缘；2）活跃阶段，边界清楚，周围骨膜不完整；3）侵袭或进展阶段，病变边缘扩散的不均匀骨溶解。活跃和侵袭阶段的ABC倾向复发，不活跃阶段则没有任何增殖表现。

颌骨ABC 的治疗方法有随访观察、病损内注射降钙素及甲基强的松龙、开窗术、单纯刮治术、刮治术及液氮冷冻、栓塞术和截骨术及骨移植重建等方法[14,21-22]。术式应根据患者的年龄、病变对周围组织的侵犯情况、病程阶段等因素综合作出选择，若病变增生活跃、进展较快、继发及复发病例多考虑截骨术根治，病变不活跃及年龄较小者趋向保守治疗[22]。有学者[14]认为，下颌骨病损若侵犯骨密质复发可能性较高，应考虑截骨术。侵犯上颌窦、鼻腔、眼眶、颞下颌关节等重要解剖结构，要考虑术后形态和功能的重建[16]。放射治疗会导致ABC 恶变，一般不予考虑。颌骨ABC复发率高达50%，单纯刮治术较易复发，目前多倾向手术治疗[22]。

3 参考文献

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